Clinical behavior of recurrent pleomorphic adenoma in the palate: a systematic review

Purpose: This systematic review analyzed the clinical behavior and odds of malignancy of the palatal recurrent pleomorphic adenomas. Methods: Systematic review of patients with recurrent pleomorphic adenoma arising in the palate. Database search: MEDLINE, Scopus, Web of Science, Cochrane, EMBASE, Virtual Health Library, Google Scholar, and OpenGrey. A binomial logistic regression was performed to assess the odds of detecting recurrence five, 10 and 20 years after the treatment of primary tumor. Results: Thirteen studies (n = 18 patients) out of 336 were included. The recurrent pleomorphic adenoma in palate was more common in females (61.6%), average age was 49 years old (range 9-73 years old). Four patients progressed to malignant transformation. The odds ratio (OR) of detecting a recurrence at 10 (OR = 5.57; 95% confidence interval - 95%CI 1.13-27.52), and 20 years (OR = 18.78; 95%CI 3.18-110.84) after treatment of primary pleomorphic adenoma was significantly higher than at one-year follow-up. Conclusions: The recurrence of pleomorphic adenoma in palate remains a rare event of late occurrence. It mainly affects middle-aged female and carries a risk of malignant transformation. Although uncommon, patients with palatal pleomorphic adenoma should be warned about the possibility of recurrence or malignant transformation of tumor at advanced ages.

Effect of tumor-stromal fibroblasts on the biological behavior of salivary gland pleomorphic adenoma cells in vitro / 华西口腔医学杂志

OBJECTIVES@#This study aims to investigate the effects of tumor-stromal fibroblasts (TSFs) on the proliferation, invasion, and migration of salivary gland pleomorphic adenoma (SPA) cells in vitro.@*METHODS@#Salivary gland pleomorphic adenoma cells (SPACs), TSFs, and peri-tumorous normal fibroblasts (NFs) were obtained by tissue primary culture and identified by immunocytochemical staining. The conditioned medium was obtained from TSF and NF in logarithmic phase. SPACs were cultured by conditioned medium and treated by TSF (group TSF-SPAC) and NF (group NF-SPAC). SPACs were used as the control group. The proliferation, invasion, and migration of the three groups of cells were detected by MTT, transwell, and scratch assays, respectively. The expression of vascular endothelial growth factor (VEGF) in the three groups was tested by enzyme linked immunosorbent assay (ELISA).@*RESULTS@#Immunocytochemical staining showed positive vimentin expression in NF and TSF. Results also indicated the weak positive expression of α-smooth muscle actin (SMA) and fibroblast activation protein (FAP) in TSFs and the negative expression of α-SMA and FAP in NFs. MTT assay showed that cell proliferation in the TSF-SPAC group was significantly different from that in the NF-SPAC and SPAC groups (P<0.05). Cell proliferation was not different between the NF-SPAC and SPAC groups (P>0.05). Transwell and scratch assays showed no difference in cell invasion and migration among the groups (P>0.05). ELISA showed that no significant difference in VEGF expression among the three groups (P>0.05).@*CONCLUSIONS@#TSFs may be involved in SPA biological behavior by promoting the proliferation of SPACs but has no effect on the invasion and migration of SPACs in vitro. Hence, TSF may be a new therapeutic target in SPA treatment.

PTEN e p53 no adenoma pleomórfico e no carcinoma ex-adenoma pleomórfico: expressão imuno-histoquímica / PTEN and p53 in pleomorphic adenoma and carcinoma ex-pleomorphic adenoma: immunohistochemical expression

As neoplasias de glândula salivar são um grupo extenso e complexo de entidades benignas e malignas que atingem tanto as glândulas salivares maiores quanto as menores. Essas patologias representam um desafio para os profissionais tanto pelos seus aspectos de diagnóstico quanto de tratamento, apresentando uma gama de comportamentos biológicos e aspectos histológicos semelhantes. Por este motivo, compreender melhor a biologia desses tumores é fundamental. O objetivo deste trabalho foi analisar, por meio da imuno-histoquímica, a presença e distribuição das proteínas PTEN e p53 de maneira qualitativa e quantitativa, em 20 casos de adenoma pleomórfico e 5 casos carcinoma ex-adenoma pleomórfico (CXAP), além de analisar a morfologia de cada caso, assim como os dados clínicos. A maioria dos pacientes foi de mulheres leucodermas, sendo que os pacientes de CXAP eram mais velhos que os de adenoma pleomórfico. A proteína PTEN foi observada em 80% dos casos do estudo, sendo que houve predominância de expressão citoplasmática sobre a nuclear. Não houve padrão de expressão para a proteína, sendo que células de todas as diferenciações e morfologias expressaram o marcador. A proteína p53 esteve presente em 45% dos casos de adenoma pleomórfico, mas todos os casos de CXAP do estudo foram positivos para o marcador, entretanto, em todos os casos positivos menos de 5% das células exibiram a marcação. Em conclusão, não houve um perfil de expressão para PTEN ou p53 nas neoplasias estudadas. Embora a p53 tenha sido mais expressa no CXAP, a quantidade de células com marcação nos casos positivos foi muito baixa.

Siringoma condroide: apresentação incomum de tumor raro / Chondroid syringoma: unusual presentation of a rare tumor

O siringoma condroide, também conhecido como tumor misto cutâneo, é uma neoplasia benigna rara, originada das glândulas sudoríparas, composta por estruturas epiteliais imersas em um estroma mixocondroide. Geralmente, apresenta-se como tumor sólido, único, localizado em face ou pescoço, com evolução crônica e assintomática. Relata-se caso de mulher, 75 anos, com lesão discretamente elevada na fronte, cujo diagnóstico foi definido pela análise histopatológica.

Chondroid syringoma, also known as a cutaneous mixed tumor, is a rare benign neoplasm originating from the sweat glands, composed of epithelial structures immersed in a myxochondroid stroma. It usually presents as a solid, single tumor located on the face or neck with a chronic and asymptomatic course. We report the case of a 75-year-old woman with a slightly elevated lesion on the forehead, whose diagnosis was defined by histopathological analysis.

Clinicopathologic analysis of micro and mini parotid gland tumors / 北京大学学报(医学版)

OBJECTIVE@#To investigate the clinicopathological characteristics of micro and mini parotid gland tumors and to provide reference for their clinical diagnosis and treatment.@*METHODS@#Patients with parotid gland tumors treated in the Department of Oral and Maxillofacial Surgery, Peking University School and Hospital of Stomatology from December 2012 to April 2020 were selected. Relevant clinical data of the patients with tumor diameter ≤20 mm detected by preoperative CT were collected to analyze the clinicopathological characteristics and prognosis of micro and mini parotid gland tumors. And the collected data were divided into two groups with diameter 11-20 mm and diameter ≤10 mm according to tumor diameter measured by preoperative CT. The clinicopathological differences between the two groups were statistically analyzed.@*RESULTS@#A total of 2 067 patients with primary epithelial parotid gland tumors were collected, and 685 patients with tumor diameter ≤20 mm were examined by CT, accounting for 33.1%. The ratio of male to female patients with micro and mini parotid gland tumors was 1 ∶1.93, the average age was (45.3±13.8) years (12-83 years), and the median course of disease was 12 months (1 week to 30 years). Among them, 635 cases (92.7%) were benign tumors, 50 cases (7.3%) were malignant tumors, and the ratio of benign to malignant was 12.7 ∶1. The most common benign tumor was pleomorphic adenoma, and the most common malignant tumor was mucoepidermoid carcinoma. The micro and mini parotid gland tumors were divided into 11-20 mm group (n=611) and ≤10 mm group (n=74), the clinical characteristics comparison of the two groups of gender ratio, average age, course of di-sease had no statistical difference (P>0.05). In the 11-20 mm diameter group, the percentage of benign and malignant tumor was 92.8% (567/611) and 7.2% (44/611) respectively, and the ratio of benign to malignant tumors was 12.9 ∶1. In the ≤10 mm diameter group, the percentage of benign and malignant tumor was 91.9% (68/74) and 8.1% (6/74) respectively, and the ratio of benign to malignant tumors was 11.3 ∶1. There was no significant difference between the two groups (P>0.05). Fifty patients with malignant tumor were followed up for the median follow-up period of 39.5 months (1-91 months). Local recurrence occurred in 2 patients with one death. The overall 2-year survival rate was 93.7% and the 5-year survival rate was 89.3%.@*CONCLUSION@#The majority of micro and mini parotid gland tumors was benign lesion. There was a good prognosis for micro and mini parotid gland carcinoma. Early surgical treatment was recommended for micro and mini parotid gland tumors.

Avaliação da expressão da proteína EZH2 em carcinoma adenoide cístico e adenoma pleomórfico / EZH2 immunoexpression in adenoid cystic carcinoma and pleomorphic adenoma

As neoplasias de glândulas salivares apresentam comportamentos diferenciados, que não seguem os padrões clássicos das neoplasias benignas e malignas. A raridade de algumas destas lesões dificulta ainda mais o entendimento dos mecanismos envolvidos na etiopatogenia. Marcadores moleculares como a proteína EZH2 têm sido utilizados na investigação de alterações epigenéticas em diferentes neoplasias, auxiliando na definição do diagnóstico e prognóstico das lesões. O objetivo do presente trabalho é avaliar a expressão da proteína EZH2 e descrever as características clínicas e microscópicas de amostras de carcinoma adenoide cístico (CAC) e adenoma pleomórfico (AP) com ênfase na importância da definição da malignidade da lesão. A análise dos cortes microscópicos corados em Hematoxilina e Eosina dos casos de Adenoma pleomórfico mostraram células epiteliais e mioepiteliais glandulares dispostas em lençóis e estruturas ductiformes em meio a estroma variável. Os casos de Carcinoma adenoide cístico mostraram três padrões distintos de crescimento incluindo formações tubulares, cribriformes e sólidas. Todos os casos de AP e CAC foram positivos para reação imuno-histoquímica para EZH2. As amostras de CAC apresentaram expressão de EZH2 significativamente maior comparado ao AP. As covariáveis metástase em linfonodos, recorrência, padrão histológico, presença de áreas sólidas e invasão perineural foram descritas em relação à marcação de EZH2 em amostras de CAC. Dessa forma, os resultados do estudo melhoram o entendimento das características clínicas e histológicas do CAC, assim como sobre o comportamento das lesões. Além disso, a análise mostra que o EZH2 é um potencial marcador de malignidade e ressalta a importância da validação de marcadores moleculares de alterações epigenéticas.

Salivary gland neoplasms present different behaviors, which do not follow the classic patterns of benign and malignant neoplasms. The rarity of some of these lesions makes it even more difficult to understand the mechanisms involved in the etiopathogenesis. Molecular markers such as the EZH2 protein have been used to investigate epigenetic changes in different neoplasms, helping to define the diagnosis and prognosis of the lesions. The aim of the study was to evaluate the expression of the EZH2 protein and to describe the clinical and microscopic characteristics of adenoid cystic carcinoma (ACC) and pleomorphic adenoma (PA) which emphasizes the importance of defining the malignancy of the neoplasm. Histopathological analysis of PA cases showed myoepithelial and glandular epithelial cells arranged as duct-like structures and sheets intermingled in the variable stroma and ACC cases showed the three growth patterns, tubular, cribriform and solid forms. All ACC and PA cases were positive for EZH2, with diffuse nuclear staining in neoplastic cells. The ACC samples showed significantly higher EZH2 expression compared to the PA. The covariables nodal metastasis, recurrence, growth pattern, presence of solid areas and perineural invasion have been described in relation to EZH2 staining in ACC samples. The results of the study improve the understanding of the clinical and histological characteristics of ACC, as well as on the behavior of lesions. In addition, the analysis showed that EZH2 is a potential marker of malignancy and highlights the importance of validating molecular markers of epigenetic alterations.

Adenoma pleomórfico em palato duro: relato de caso / Pleomorphic adenoma in hard palate: case report / Adenoma pleomórfico en paladar duro: reporte de caso

Introdução: O adenoma pleomórfico (AP) é a neoplasia de glândula salivar mais comum e se apresenta como um aumento de superfície firme, indolor e com crescimento lento. O palato, a cavidade nasal e a nasofaringe são áreas em que se localizam muitas glândulas salivares menores, sendo o adenoma pleomórfico, o tumor benigno mais comum nessas glândulas. O AP pode acometer indivíduos em qualquer faixa etária, principalmente na terceira e quarta década de vida, com predominância pelo gênero feminino. O artigo objetiva relatar um caso clínico de adenoma pleomórfico em palato duro, comparando com dados presentes na literatura especializada em relação, especialmente, aos sítios acometidos e as formas de tratamentos existentes. Relato de caso: Paciente do sexo feminino, 34 anos, compareceu ao ambulatório do HU-Univasf com queixa de aumento de volume indolor em boca há 02 anos. Foi realizada uma biópsia incisional onde no exame histopatológico foi diagnosticado como Adenoma Pleomórfico. O tratamento eleito foi a excisão cirúrgica e uso de placa de polimetilmetacrilato no pós-operatório. Atualmente o paciente apresenta follow up de 02 anos e 05 meses, sem sinais de recidiva da lesão e sem queixas locais... (AU)

Introduction: Pleomorphic adenoma (PA) is a more common salivary gland neoplasia and presents as an increase in firm, painless and slow-growing surface. The palate, a nasal cavity and a nasopharynx, are areas that locate many minor salivary glands, being pleomorphic adenoma, the most com mon benign tumor in these glands. The PA can affect individuals in any age group, mainly in the third and fourth decade of life, with a predominance in a females. The article aims relates a clinical case of pleomorphic adeno ma on the hard palate, comparing it with the data present in the specialized literature in relation, especially, to the affected locations and the ways to ex isting treatments. Case Report: A 34 years old, female patient, showed up to the HU-Univasf outpatient clinic with a complaint of an increase in vol ume painless in the mouth for 2 years. An incisional biopsy was performed in which the histopathological examination was diagnosed as Pleomorphic Adenoma. The treatment chosen was surgical excision and use of polymeth ylmethacrylate plate. Currently, the patient has a follow-up of 02 years and 05 months, with no signs of recurrence of the lesion and no local complaints... (AU)

Introducción: El adenoma pleomórfico (AP) es la neoplasia de glándulas salivales más común y se presenta como un agrandamiento firme, indoloro y de crecimiento lento. El paladar, la cavidad nasal y la nasofaringe son áreas en las que se localizan muchas glándulas salivales menores, siendo el adenoma pleomórfico el tumor benigno más común en estas glándulas. La AF puede afectar a individuos de cualquier grupo de edad, especialmente en la tercera y cuarta década de la vida, con predominio del sexo femenino. El artículo tiene como objetivo reportar un caso clínico de adenoma pleomórfico en paladar duro, comparándolo con datos de la literatura especializada en relación, especialmente, con los sitios afectados y las formas de tratamiento existentes. Caso clínico: Paciente de sexo femenino de 34 años que acudió a la consulta externa de HU-Univasf quejándose de hinchazón bucal indolora durante 02 años. Se realizó biopsia incisional y el examen histopatológico se diagnosticó como adenoma pleomórfico. El tratamiento elegido fue la exéresis quirúrgica y el uso postoperatorio de placa de polimetilmetacrilato. Actualmente, el paciente tiene un período de seguimiento de 02 años y 05 meses, sin signos de recurrencia de la lesión y sin quejas locales... (AU)

Caracterización de pacientes con neoplasias de glándulas salivales mayores tratadas quirúrgicamente en un hospital universitario cubano / Characterization of patients with major salivary gland neoplasms treated surgically in a Cuban university hospital

Introducción: Las neoplasias de las glándulas salivales representan el grupo más heterogéneo y complejo de los procesos tumorales de la cabeza y el cuello. Objetivo: Caracterizar a los pacientes con neoplasias de glándulas salivales mayores que recibieron tratamiento quirúrgico en un hospital universitario cubano. Métodos: Se realizó un estudio observacional, descriptivo y transversal en pacientes diagnosticados histológicamente con neoplasias de glándulas salivales mayores. Las variables evaluadas fueron: edad, sexo, tipo de neoplasia, sitio primario, diagnóstico histológico y técnicas quirúrgicas. Resultados: Se estudiaron 55 pacientes con neoplasias, de las cuales 45 (81,82 por ciento) fueron benignas, con mayor frecuencia en los hombres (n = 28; 62,22 por ciento). La edad media de presentación de las neoplasias fue 55,11 ± 16,04 años, y el grupo de edad más afectado fue el de 40-59 años (n = 26; 47,27 por ciento). La parótida fue la glándula más afectada (n = 48), fundamentalmente por adenomas pleomorfos (n = 28; 58,33 por ciento). La parotidectomía subtotal fue la cirugía mayormente realizada (n = 38; 79,17 por ciento). Conclusiones: Las neoplasias parotídeas benignas presentadas en pacientes adultos del sexo masculino fueron las más frecuentes(AU)

Introduction: Salivary gland neoplasms are the most heterogeneous and complex group of head and neck tumoral processes. Objective: Characterize patients with major salivary gland neoplasms undergoing surgical treatment in a Cuban university hospital. Methods: A cross-sectional observational descriptive study was conducted of patients histologically diagnosed with major salivary gland neoplasms. The variables evaluated were age, sex, type of neoplasm, primary site, histological diagnosis and surgical techniques. Results: A total 55 neoplasms were studied, of which 45 (81.82 percent) were benign, with a higher frequency in men (n = 28; 62.22 percent). Mean age at neoplasm presentation was 55.11 ± 16.04 years, and the most affected age group was 40-59 years (n = 26; 47.27 percent). The parotid was the most frequently affected gland (n = 48), mainly by pleomorphic adenomas (n = 28; 58.33 percent). Subtotal parotidectomy was the most common surgical procedure (n = 38; 79.17 percent). Conclusions: Benign parotid gland neoplasms presenting in male adult patients were the most frequent type(AU)

Contradicción anestesiológica en una gestante con adenoma pleomórfico y alergia a los anestésicos locales / Anesthesiological contradiction in a pregnant woman with pleomorphic adenoma and allergy to local anesthetics

Introducción: El adenoma del paladar blando es frecuente en mujeres, aunado a los cambios fisiológicos que suceden durante el embarazo, es de presumir que la gestante puede presentar una vía aérea difícil. Objetivo: Describir el abordaje de la vía aérea en una gestante con adenoma del paladar blando. Presentación del caso: Se trata de una gestante de 20 años de edad con antecedentes patológicos personales de asma bronquial, alergia a los anestésicos locales, que presenta un adenoma en el paladar blando que impide ver la estructura de la orofaringe, Mallampatti IV, anunciada para procedimiento quirúrgico de urgencia para realizarle cesárea segmentaria anterior. Conclusiones: La embarazada presenta mayor incidencia de vía aérea difícil comparado con la población general, debido a los cambios fisiológicos que presenta en este periodo, si a ello se le adiciona la presencia de un tumor oro faríngeo que imposibilita la manipulación de la vía aérea, la evaluación preoperatoria y trazar una estrategia multidisciplinaria, constituyen los pilares para evitar complicaciones potencialmente fatales(AU)

Introduction: Adenoma of soft palate is frequent in women, together with the physiological changes that occur during pregnancy. The pregnant woman is to be presumed to have a difficult airway. Objective: To describe the airway managment in a pregnant woman with adenoma of soft palate. Case presentation: This is a 20-year-old pregnant woman (Mallampati IV) with a personal pathological history of bronchial asthma and allergy to local anesthetics, who presents an adenoma of soft palate that avoids seeing the oropharynx structure, announced for emergency surgical procedure for an anterior segmental cesarean section. Conclusions: The pregnant woman has a higher incidence of difficult airway compared to the general population, due to the physiological changes that she presents in this period. If, apart from this situation, the presence is considered of an oropharyngeal tumor that makes it impossible to manipulate the airway, preoperative assessment and tracing a multidisciplinary strategy are the pillars to avoid potentially fatal complications(AU)

Expressão estromal e epitelial de syndecan-1 em tumores de glândulas salivares benignos e malignos: qual delas reflete melhor o comportamento? / Stromal and epithelial syndecan-1 expression in benign and malignant salivary gland tumors: which is more reflective of behavior?

Resumo Introdução: Tumores de glândulas salivares são um grupo diversificado de lesões, com várias origens e comportamentos extremamente diferentes, resultam em distintos desfechos para os pacientes. Portanto, a necessidade de descobrir novos marcadores com a capacidade de predizer o comportamento de neoplasias de glândulas salivares benignas e malignas é crucial. O syndecan-1 é uma proteína da superfície celular com papéis significativos em vários aspectos da função tumoral. Sua expressão nas neoplasias das glândulas salivares, especialmente seu componente estromal, ainda não foi investigada. Objetivos: Avaliar a imunopositividade do syndecan-1 nos componentes epiteliais e estromais das neoplasias de glândulas salivares e compará-la entre os subtipos benigno e maligno, além de avaliar sua correlação com os parâmetros clínico-patológicos. Método: Foram corados 133 tumores de glândulas salivares imuno-histoquimicamente com syndecan-1 e a intensidade e porcentagem dessa proteína foram determinadas, comparadas entre as lesões e correlacionadas com fatores clínico-patológicos. Resultados: A análise estatística das lesões com tamanho amostral suficiente mostrou diferenças significantes em porcentagem e intensidade entre os componentes epiteliais e estromais de todos os tumores (p < 0,05). As comparações pareadas demonstraram uma porcentagem de coloração significantemente maior das células epiteliais (p = 0,02) no tumor de Warthin em comparação com o adenoma pleomórfico e o carcinoma adenoide cístico. Da mesma forma, foram observadas intensidades de coloração e/ou percentagens significantemente maiores no carcinoma mucoepidermoide e no carcinoma adenoide cístico em comparação ao adenoma pleomórfico e ao tumor de Warthin (p < 0,05). Dos fatores clinico-patológicos, houve apenas uma correlação negativa significante entre o percentual estromal de carcinoma mucoepidermoide e a idade; e uma diferença significante entre a intensidade estromal + porcentagem de carcinoma adenoide cístico e sexo (p < 0,05). Conclusões: De acordo com nossos achados, o syndecan-1 estromal se correlaciona com o comportamento maligno de tumores de glândulas salivares, demonstra uma expressão mais alta, indica um papel para o syndecan-1 na invasão e metástase tumoral.

Adenoma pleomorfo mimetizando lipoma oral / Adenoma pleomórfico que mimetiza el lipoma oral / Pleomorphic adenoma mimicking oral lipoma

Introdução: O adenoma pleomorfo é a neoplasia benigna de glândula salivar mais comum, podendo acometer glândulas salivares maiores e menores. Essa neoplasia ocorre em uma ampla faixa etária, e se caracteriza por uma ampla variabilidade clinico-patológica e por altas taxas de recorrência. Objetivo: Relatar um caso de um adenoma pleomorfo, com enfoque nos aspectos clinico-patológicos, diagnóstico diferencial e manejo clínico. Relato de caso: Paciente do sexo masculino, 72 anos, exibiu lesão nodular, bem delimitada, localizada em fundo de sulco maxilar esquerdo, com tempo de evolução de quatro anos. A biópsia excisional foi realizada, e as hipóteses diagnósticas de hiperplasia linfoide, adenoma pleomorfo e lipoma foram consideradas, sendo esta última reforçada pelo fato de ter flutuado em formol. Sob análise microscópica, observou-se uma proliferação de células epiteliais e mioepiteliais em meio a um estroma variável. Com isso, o diagnóstico histopatológico de adenoma pleomorfo foi emitido. Conclusão: O presente estudo enaltece a importância da realização de análise histopatológica criteriosa para exclusão de outras hipóteses diagnósticas e neoplasias malignas. Dessa forma, a partir da associação dos achados clínicos e microscópicos, é possível obter um diagnóstico correto, guiando, consequentemente, na adoção de uma conduta terapêutica adequada(AU)

Introducción: El adenoma pleomórfico es la neoplasia benigna de glándulas salivales más común, que puede afectar a las glándulas salivales mayores y menores. Esta neoplasia se presenta en un amplio grupo de edad y se caracteriza por una amplia variabilidad clínica y patológica y altas tasas de recurrencia. Objetivo: Describir un caso de adenoma pleomórfico, con énfasis en aspectos clínicos y patológicos, diagnóstico diferencial y manejo clínico. Caso clínico: Paciente masculino, de 72 años, que presentó una lesión nodular bien definida ubicada en la parte inferior del surco maxilar izquierdo, con un tiempo de evolución de cuatro años. Se realizó una biopsia escisional. Se consideraron las hipótesis diagnósticas de hiperplasia linfoide, adenoma pleomórfico y lipoma, con mayor atención este último por el hecho de que flotaba en formaldehído. Bajo análisis microscópico, se observó una proliferación de células epiteliales y mioepiteliales en medio de un estroma variable. Por lo tanto, se emitió el diagnóstico histopatológico de adenoma pleomorfo. Conclusión: El presente estudio destaca la importancia de llevar a cabo un cuidadoso análisis histopatológico para excluir otras hipótesis diagnósticas y neoplasias malignas. Luego, con base en la asociación de hallazgos clínicos y microscópicos, es posible obtener un diagnóstico correcto, imprescindible en la adopción de un enfoque terapéutico apropiado(AU)

Introduction: Pleomorphic adenoma is the most common benign salivary gland neoplasm. It may affect major and minor salivary glands. It presents at a broad age range and is characterized by great clinical and pathological variability and high recurrence rates. Objective: Describe a case of pleomorphic adenoma, with emphasis on clinical and pathological aspects, differential diagnosis and clinical management. Case report: A male 72-year-old patient presents with a well-defined nodular lesion in the lower section of the left maxillary groove with a time of evolution of four years. Excisional biopsy was performed. The diagnostic hypotheses considered were lymphoid hyperplasia, pleomorphic adenoma and lipoma, with greater attention to the latter, due to the fact that it floated in formaldehyde. Microscopic examination revealed proliferation of epithelial and myoepithelial cells amidst a variable stroma. Thus, a histopathological diagnosis of pleomorphic adenoma was issued. Conclusion: The present study highlights the importance of careful histopathological examination to rule out other diagnostic hypotheses and malignant neoplasms. Next, clinical and microscopic findings will lead to an accurate diagnosis indispensable to adopt an appropriate therapeutic approach(AU)

Simultaneous bilateral distinct parotid tumors: a case report / 华西口腔医学杂志

Parotid gland tumors are usually solitary tumors, and multiple tumors of the parotid gland are extremely rare. We present a highly unusual case of bilateral and simultaneous pleomorphic adenoma and basal cell adenoma of the parotid gland. We review the literature and discuss the clinical manifestations, diagnosis, and treatment of these two rare tumors.

Avaliação da expressão gênica associada à via de sinalização TGFß em tumores de glândulas salivares / Expression evaluation of genes associated with the TGFß signaling pathway in salivary gland tumors

As glândulas salivares são estruturas formadas por um sistema de ductos e ácinos responsáveis por secretar saliva. Apesar de raros, os tumores de glândulas salivares compreendem um grupo heterogêneo de lesões, apresentando diferentes características histológicas, sendo de difícil classificação e comportamento clínico diverso. A identificação de novos marcadores moleculares tem sido alvo de pesquisas para melhor compreensão e classificação dessas neoplasias, visto que a avaliação da expressão gênica e suas vias envolvidas permite identificar genes associados à regulação que modula o desenvolvimento neoplásico. Assim, novos achados podem direcionar a aplicação de novas técnicas para o diagnóstico, prognóstico e tratamento terapêutico. Contudo, pouco se sabe sobre a via de sinalização TGFß em neoplasias mais comuns em glândulas salivares, como: Adenoma Pleomórfico (AP), Carcinoma Mucoepidermoide (CME) e Carcinoma Adenoide Cístico (CAC). Diante disso, torna-se necessário ampliar a pesquisa de genes associados para a determinação de um painel de marcadores e, deste modo, fornecer informações que possam contribuir com o diagnóstico dessas neoplasias. O objetivo desse trabalho foi avaliar a expressão gênica relacionada à via de sinalização TGFß por meio da técnica de RT-PCR em tempo real (qPCR) destacando os marcadores TGFß1, ITGB6, SMAD2, SMAD4, FBN1, LTBP1 e c-MYC. Para tanto, foram selecionadas 13 amostras de AP, 17 de CME e 13 de CAC, além de 10 amostras de glândulas salivares não neoplásicas provenientes de cirurgias realizadas no A.C.Camargo Cancer Center no período do ano 2000 a 2015 e fornecidas pelo Biobanco de Tumores. Os resultados indicam que em pacientes com AP há aumento da expressão dos genes TGFß1, LTPB1, c-MYC e FBN1, enquanto a expressão de SMAD2 diminui quando comparados às amostras não neoplásicas. Em pacientes com CME, foi observada expressão aumentada dos genes TGFß1, ITGB6, FBN1 e c-MYC enquanto a expressão dos genes SMAD2 e SMAD4 diminui ao serem comparados às amostras não neoplásicas. Nos pacientes com CAC, foi observada expressão aumentada em quase todos os genes avaliados. Na análise de clusterização hierárquica não foi possível classificar nas diferentes neoplasias de glândula salivar. Para a validação dos resultados de expressão gênica foi realizada uma meta-análise utilizando dados da literatura, sendo possível observar concordância nos valores de expressão dos genes ITGB6, LTBP1 e TGFß1 em amostras de CME e dos genes FBN1, ITGB6, LTBP1, c-MYC, SMAD2 e SMAD4 nas amostras de CAC. Comparando-se a expressão dos genes entre os três tipos de neoplasias estudados, foi observado aumento de expressão dos genes c-MYC, SMAD2 e SMAD4 nos casos de CAC e aumento da expressão do gene ITGB6 nos casos de CME. A análise de sobrevida demonstrou que, em pacientes com Carcinoma Mucoepidermoide foi observado que a ausência de linfonodo comprometido e ausência de recidiva estão associadas a melhor probabilidade de sobrevida global em 5 anos. Nossos resultados sugerem que a expressão diminuída dos genes SMAD2 e SMAD4 parece não interferir na regulação transcricional de c-MYC, especialmente no AP e CME. Considerando os genes ITGB6, TGFß1, LTBP1, FBN1 e c-MYC a expressão aumentada parece ser relevante para a regulação da via de sinalização no processo de tumorigênese. Sendo assim, este estudo contribui para um melhor entendimento da via de sinalização TGFß em neoplasias de glândulas salivares, além de fornecer informações para o desenvolvimento de potenciais marcadores biológicos para essas neoplasias.

Salivary glands are structures formed by a system of ducts and acini responsible for secreting saliva. Although rare, salivary gland tumors comprise a heterogeneous group of lesions, presenting different histological features, difficult classification, and diverse clinical behavior. Identification of new molecular markers has been the subject of researchers for better comprehension and classification of these tumors, since gene expression evaluation and their signaling pathways allow the identification of genes associated with regulation that modulated tumor development. Therefore, new findings can direct the application of new technologies for diagnosis, prognosis, and therapeutic treatment. However, little is known about the TGFß signaling pathway in the most common salivary gland tumors, such as: Pleomorphic adenoma (PA), mucoepidermoid carcinoma (MEC), and adenoid cystic carcinoma (ACC). In addition, it is necessary to expand research of genes and associated genes for determining a panel of markers and, thus, provide information that could be contribute with the diagnostic of these neoplasms. The aim of this study is to evaluate the expression of genes associated with the TGFß signaling pathway by real-time RT-PCR (qPCR) highlighting the markers TGFß1, ITGB6, SMAD2, SMAD4, FBN1, LTBP1, and c-MYC. For this purpose, 13 PA samples, 17 MEC samples, 13 ACC samples, and histologically normal salivary glands samples were selected from surgeries performed at A.C.Camargo Cancer Center between 2000 and 2015. These samples were provided by Tumor Biobank. The results indicate that PA patients presented an increased TGFß1, LTPB1, c-MYC, and FBN1 gene expression whereas SMAD2 expression was decreased when compared to the normal samples. In MEC patients, increased expression of TGFß1, ITGB6, FBN1, and c-MYC genes was observed whereas SMAD2 and SMAD4 genes presented decreased expression. In ACC patients, increased expression in almost all genes was observed. In hierarchical clustering analysis it was not possible to classify the different salivary gland tumors. For the validation of the gene expression results it was carried out a meta-analysis using the literature date, being possible to observe an agreement in the expression values of the genes ITGB6, LTBP1 and TGFß1 in MEC samples and FBN1, ITGB6, LTBP1, c-MYC, SMAD2 and SMAD4 in ACC samples. Comparing gene expression among the three tumor types studied it was observed higher expression of c-MYC, SMAD2 and SMAD4 genes in ACC cases and higher expression of ITGB6 in MEC cases. Survival analysis demonstrated that, in MEC patients it was observed that absence of affected lymph nodes and absence of recurrence are associated with better overall survival in 5 years. Our results suggest that the decreased expression of SMAD2 and SMAD4 genes seems not to interfere with the transcriptional regulation of c-MYC, especially in PA and MEC. Considering ITGB6, TGFß1, LTBP1, FBN1 and c-MYC increased gene expression appears to be relevant for the regulation of the signaling pathway in tumorigenic process. Thus, this study contributes to a better understanding of TGFß signaling pathway in salivary gland tumors, apart from supplying information in development of potential biomarkers for these tumors.

Salivary Gland Tumors: a Ten-Year Retrospective Analysis in a Brazilian Teaching Hospital / Tumores de las Glándulas Salivales: Análisis Retrospectivo de Diez Años en un Hospital de Enseñanza Brasileño / Tumores de Glândulas Salivares: Análise Retrospectiva de Dez Anos em um Hospital Escola Brasileiro

Introduction: The tumors affecting salivary glands have a wide morphological diversity. Objective: This study aimed to examine the prevalence of salivary gland tumors in patients treated at São Lucas Teaching Hospital at the Pontifical Catholic University of Rio Grande do Sul (HSL-PUCRS), in Porto Alegre (RS), Brazil, from 2007 to 2016. Method: A retrospective study analyzing 201 files from the Department of Pathology at the HSL-PUCRS was carried out, by revising the medical records. Results: Seventy-three cases of salivary gland tumors were found, and their electronic and physical medical records were analyzed. Of the 73 cases, 56 (76.7%) were benign tumors and 17 (23.3%) were malignant tumors. The age group with the highest number of cases was between 41 and 60 years of age and the highest prevalence was found in females, with 54.8% of the cases. The parotid gland presented the highest prevalence, accounting for 72.6% of the cases. The predominant neoplasia was the pleomorphic adenoma, accounting for 53.4% of the tumors. The standard of distribution of neoplasms of salivary glands was similar to the encountered in other Brazilian regions. Conclusion: The largest salivary glands were the most affected by neoplastic processes. Pleomorphic adenoma and adenoid cystic carcinoma were the most frequent benign and malignant tumors, respectively, and parotid gland was the most affected site. In the light of previous literature data, the results allow to infer that some demographic characteristics (for example, sex and age) vary among the different geographic regions

Introducción: Los tumores que afectan a las glándulas salivales tienen una amplia diversidad morfológica. Objetivo: Identificar la prevalencia de neoplasias de glándulas salivales en pacientes atendidos en el Hospital São Lucas da Pontifícia Universidade Católica do Rio Grande do Sul (HSLPUCRS), en Porto Alegre (RS), desde 2007 hasta 2016. Método: Estudio retrospectivo mediante el análisis de 201 registros del Departamento de Patología de HSL-PUCRS. Resultados: Se encontraron 73 casos de neoplasias de glándulas salivales y se analizaron los registros electrónicos y físicos de los casos seleccionados. De los 73 casos, 56 (76,7%) fueron de neoplasias benignas y 17 (23,3%) de neoplasias malignas. El grupo de edad con mayor número de casos fue el de 41 a 60 años, y la mayor prevalencia en mujeres, con 54,8%. La glándula parótida tuvo una mayor prevalencia, constituyendo 72,6% de los casos. El tipo neoplásico más prevalente fue el adenoma pleomorfo, con 53,4%. El patrón de distribución de las neoplasias de glándulas salivales fue similar al encontrado en otras regiones de Brasil. Conclusión: Las glándulas salivales mayores fueron las glándulas más afectadas por procesos neoplásicos. El adenoma pleomórfico y el carcinoma adenoide quístico fueron los tumores benignos y malignos más frecuentes, respectivamente y el sitio más afectado fue la glándula parótida. Con base en la literatura previa, estos resultados permiten inferir que algunas características demográficas (por ejemplo, sexo y edad) varían entre las distintas regiones geográficas

Introdução: Os tumores que afetam as glândulas salivares apresentam vasta diversidade morfológica. Objetivo: Identificar a prevalência de neoplasias de glândulas salivares em pacientes atendidos no Hospital São Lucas da Pontifícia Universidade Católica do Rio Grande do Sul (HSL-PUCRS), em Porto Alegre (RS), no período de 2007 a 2016. Método: Estudo retrospectivo por meio da análise de 201 arquivos do Departamento de Patologia do HSL-PUCRS. Resultados: Foram encontrados 73 casos de neoplasias de glândulas salivares e os prontuários eletrônicos e físicos dos casos selecionados foram analisados. Dos 73 casos, 56 (76,7%) eram de neoplasias benignas e 17 (23,3%) de neoplasias malignas. A faixa etária com maior número de casos foi entre 41 e 60 anos e o sexo feminino apresentou a maior prevalência com 54,8%. A glândula parótida apresentou maior prevalência, perfazendo 72,6% dos casos. O tipo neoplásico mais prevalente foi o adenoma pleomórfico, com 53,4%. O padrão de distribuição das neoplasias de glândulas salivares foi semelhante ao encontrado em outras Regiões do Brasil. Conclusão: As glândulas salivares maiores foram as mais afetadas pelos processos neoplásicos. Adenoma pleomórfico e carcinoma adenoide cístico foram os tumores benignos e malignos mais frequentes, respectivamente, e a glândula parótida foi o local mais acometido. Com base na literatura prévia, esses resultados permitem inferir que algumas características demográficas (por exemplo, sexo e idade) variam entre as diferentes Regiões geográficas

Immunohistochemical expression of OCT4 and CD44 in major and minor salivary gland neoplasms

Abstract The aim of this study was to identify tumor parenchyma cells exhibiting immunohistochemical profile of stem cells by evaluating the immunoreactivity of OCT4 and CD44 in a number of cases of salivary gland neoplasms. The sample consisted of 20 pleomorphic adenomas, 20 mucoepidermoid carcinomas, and 20 adenoid cystic carcinomas located in major and minor salivary glands. The expression of OCT4 and CD44 was evaluated by the percentage of positive cells and the intensity of expression. All studied cases showed positive expression of OCT4 and CD44 and higher values than the control groups. For OCT4, luminal and non-luminal cells were immunostained in the case of pleomorphic adenomas and adenoid cystic carcinomas. Moreover, the immunoreactivity of CD44 was particularly evident in the non-luminal cells of these lesions. In mucoepidermoid carcinomas, there was immunoreactivity for both markers in squamous and intermediate cells and absence of staining in mucous cells. For both markers, a significantly higher immunostaining was verified in neoplasms located in the major salivary glands compared with lesions in minor salivary glands (p<0.001). In the total sample and in minor salivary glands, malignant neoplasms exhibited higher immunoreactivity for OCT4 than pleomorphic adenoma. A significant moderate positive correlation (r = 0.444 and p ≤ 0.001) was found between OCT4 and CD44 immunoexpression in the total sample. The high expression of OCT4 and CD44 may indicate that these proteins play an important role in identifying tumor stem cells.

Relato de caso: adenoma pleomórfico nasal / Nasal pleomorphic adenoma: a case report

INTRODUÇÃO: O adenoma pleomórfico é o tumor misto glandular benigno mais comum das glândulas salivares, raramente encontrado na cavidade nasal. A apresentação clínica típica é de obstrução nasal unilateral associada à epistaxe e à presença de uma massa polipoide, lisa, lobulada e firme na fossa nasal. O diagnóstico é feito por exame anatomopatológico, e o tratamento de escolha é cirúrgico, com ressecção do tumor com margem de segurança. RELATO DE CASO: O caso relatado é de uma paciente de 49 anos, com adenoma pleomórfico nasal, diagnosticado e tratado cirurgicamente. CONCLUSÃO: A importância do caso relatado reside na raridade do tumor nessa localização, sendo um diagnóstico diferencial que deve ser lembrado para os tumores nasais

INTRODUCTION: The pleomorphic adenoma is the most common benign mixed tumor of salivary glands, rarely found in the nasal cavity. Its typical clinical presentation is a unilat-eral nasal obstruction associated with an epistaxis and a presence of a polypoid, smooth, lobulated, and firm mass in the nasal fossa. It is diagnosed by anatomopathological ex-amination, and the treatment of choice is surgical with tumor resection, keeping a safety margin. CASE REPORT: The case reported is a female 49-year-old patient, diagnosed with a nasal pleomorphic adenoma that was surgically treated. CONCLUSION: The importance of the case reported lies in the rarity of the pleomorphic adenoma located in this area. Therefore, this is a differential diagnosis that must be remembered for nasal tumors.

Unusual treatment of pleomorphic adenoma of soft palate in adult / Tratamiento inusual del adenoma pleomórfico del paladar blando en adulto

Pleomorphic adenoma is the most common benign neoplasia of the salivary glands and affects mostly the parotid gland, less frequently the minor salivary glands. Minor salivary gland tumors have a higher risk of malignancy compared to tumors of the major salivary glands, so appropriate diagnostic evaluation should be prompt. In this case report, we present a case of an extensive pleomorphic adenoma of soft palate in an adult patient. After preoperative investigation using Fine Needle Aspiration (FNA) and imaging tests, the patient was successfully treated by surgical resection under general anesthesia. There was no recurrence seen after a follow-up period of 1 year.

El adenoma pleomórfico es la neoplasia benigna más común de las glándulas salivales y afecta principalmente la glándula parótida, con menos frecuencia en las glándulas salivales menores. Los tumores de las glándulas salivales menores tienen un mayor riesgo de malignidad en comparación con los tumores de las glándulas salivales mayores, por lo que la evaluación diagnóstica apropiada debe ser rápida. En este reporte de caso, presentamos un caso de un extenso adenoma pleomórfico de paladar blando en un paciente adulto. Después de la investigación preoperatoria utilizando aspiración con aguja fina y pruebas de imagen, el paciente fue tratado con éxito con la resección quirúrgica bajo anestesia general. No se observó recurrencia después de un período de seguimiento de 1 año.

Pleomorphic Adenoma of the Cheek. Case Report with Review / Adenoma Pleomórfico de Mejilla. Reporte de Caso con Revisión

ABSTRACT: Pleomorphic adenoma (PA), also called benign mixed tumor, is the most common tumor of the salivary glands. About 70 % of these tumors occur in the parotid gland and an uncommon site are the minor salivary glands. The most common sites of PA of the minor salivary glands are the palate followed by lips and cheek. Other rare reported sites include the fauces, floor of the mouth, tongue, tonsil, pharynx, retromolar area and nasal cavity. Here we report a case of pleomorphic adenoma of minor salivary glands of the cheek in a 22-year-old male. The mass was removed by wide local excision with adequate margins, and the patient was followed for 1-year post operatively with no recurrence.

RESUMEN: El adenoma pleomórfico (AP), conocido también como tumor mixto benigno, es el tumor más común de las glándulas salivales. Alrededor del 70 % de estos tumores ocurren en la glándula parótida y con menor frecuencia en las otras glándulas salivales. Los lugares más comunes de AP en las glándulas salivales son el paladar, seguido de labios y mejillas. Otros sitios poco frecuentes reportados, incluyen las fauces, el piso de la boca, la lengua, las tonsilas palatinas, la faringe, el área retromolar y la cavidad nasal. En este estudio se presenta un caso de adenoma pleomórfico de las glándulas salivales menores de la mejilla en un hombre de 22 años. Se extirpó la masa mediante escisión local amplia con márgenes adecuados, con un seguimiento del paciente durante un año después de la operación sin recurrencia.

Adenoma pleomórfico del espacio parafaríngeo: una entidad escondida / Pleomorphic adenoma of the parapharyngeal space: a hidden entity

Resumen Los tumores del espacio parafaríngeo son poco frecuentes. Dentro de ellos, las neoplasias benignas son las más frecuentes, destacando principalmente los adenomas pleomorfos. Estos tumores suelen permanecer asintomáticos hasta alcanzar el tamaño suficiente para producir alteraciones debido al efecto de masa. A pesar de su naturaleza benigna, es necesario realizar resección completa dada su alta tasa de recurrencia y potencial de transformación maligna. Presentamos el caso de un paciente de 52 años que en estudio de vértigo se detecta incidentalmente una masa tumoral del espacio parafaríngeo de 45 mm × 32 mm de diámetro, de etiología incierta. Se realizó una biopsia incisional endoscópica que evidenció un adenoma pleomórfico, que actualmente se encuentra en etapa de evaluación y planificación de escisión completa. En conclusión, dado que los hallazgos clínicos y radiológicos no siempre son suficientes para determinar la naturaleza de las lesiones del espacio parafaríngeo, es importante contar con un diagnóstico histológico. Los avances en las técnicas de cirugía endoscópica sinusal han permitido acceder a esta zona con una mínima morbilidad y estadía hospitalaria. Debido a la posibilidad de transformación maligna los adenomas pleomórficos requieren un manejo activo.

Abstract Tumors of the parapharyngeal space are rare. Benign neoplasms are the most frequent and, among them, pleomorphic adenomas stand out. These tumors are usually asymptomatic until they reach a size large enough to produce symptoms due to mass effect. Despite its benign nature, it is necessary to perform a complete resection given its high recurrence rate and its potential for malignant transformation. We present the case of a 52-year-old man in whom a study of vertigo incidentally detected a mass in the parapharyngeal space measuring 45 mm × 32 mm in diameter, of unknown etiology. An endoscopic incisional biopsy was performed, showing a pleomorphic adenoma, which is currently under assessment to plan complete removal. In conclusion, as clinical and radiological findings are not always sufficient to determine the nature of parapharyngeal space lesions, it is important to obtain a histological diagnosis. Advances in endoscopic sinus surgery techniques have allowed access to this area with minimal morbidity and hospital stay. Due to the possibility of malignant transformation pleomorphic adenomas require active management.